presentacion de quiste de coledoco

IntroduccinLa dilatacin qustica de la va biliar (DQVB) es una pato-

loga infrecuente en nuestro medio: De los 3.000 casos publi-cados, el 75% provienen de los pases orientales(1). La edad deaparicin es variable, desde prenatal(2,3) hasta la edad adulta, ha-bindose descrito hasta los 78 aos. De todas formas, el diag-nstico es ms frecuente en la edad peditrica(4), debutando enla edad adulta en el 20% de los casos(5). En cuanto al sexo, laincidencia es mayor en mujeres, en una proporcin 4:1(1,2,5).

El propsito de este trabajo es presentar nuestra experienciaen 4 casos de DQVB, analizando a continuacin las diferentesteoras etiopatognicas, los mtodos diagnsticos de elecciny el tratamiento quirrgico ms adecuado en cada caso.

Material y mtodosPresentamos 4 casos de DQVB tratados en nuestro Servicio

de Ciruga Peditrica en los ltimos cinco aos (Tabla I).Caso 1. Nio de 17 meses remitido a nuestro centro por v-

mitos postprandiales, alimentarios, no biliosos, de 3 das de evo-lucin, acompaados de crisis de dolor abdominal. No fiebre niotra sintomatologa acompaante. A su ingreso, el nio pre-sentaba buen estado general, destacando nicamente dolor a lapalpacin en hipocondrio derecho con dudosa sensacin de ma-sa. La analtica sangunea fue normal, a excepcin de una ele-vacin moderada de transaminasas glutamil oxalacticas (GOT),transaminasas glutamil pirvicas (GPT), gammaglutamiltrans-peptidasa (GGT) y fosfatasa alcalina. La serologa hidatdica yde hepatitis B fueron negativas. El trnsito digestivo practicadofue normal. En el estudio ecogrfico se apreci una imagen l-quida, bien delimitada, localizada a nivel de hilio heptico. LaTAC (Fig. 2, A) confirm la presencia de dicha imagen, suges-

328 Y. Royo Cuadra y cols. ANALES ESPAOLES DE PEDIATRIA

Dilatacin qustica de la va biliar en la infancia

Y. Royo Cuadra, J. Elas Pollina, J.A. Esteban Ibarz, M. Ruiz de Temio Bravo, J. Alba Losada

Servicio de Ciruga Peditrica. Hospital Infantil Miguel Servet. Zaragoza.Correspondencia: Yolanda Royo Cuadra. c/ Rocasolano n 9 Pral. Izda. 50008 Zaragoza.Recibido: Junio 1996Aceptado: Noviembre 1996

Resumen. La dilatacin qustica de la va biliar (DQVB) formaparte de un amplio espectro de patologa biliar con diferentesmecanismos etiopatognicos.

Objetivos: Recopilacin de los casos tratados en nuestro Servicio enlos ltimos 5 aos.

Material y mtodos: Se presentan 4 casos de DQVB (edad: 17m.-10a.). Todos ellos cursaron con crisis de dolor abdominal y vmitosbiliosos. Una paciente present un episodio previo de pancreatitis aguda.Slo en un paciente se asoci a ictericia colesttica. El diagnstico serealiz mediante ecografa, confirmndose con colangiopancreatografaretrgrada endoscpica (CPRE) en tres casos y con tomografa axialcomputerizada (TAC) en un caso.

Resultados: En tres de los pacientes exista una dilatacin fusiformenica de la va biliar extraheptica correspondiente a un quiste tipo I(clasificacin de Alonso Lej-Todani), practicndose en los tresquistectoma y hepaticoyeyunostoma con asa en Y de Roux. En unpaciente, la CPRE demostr una dilatacin de la va biliar extrahepticae intraheptica compatible con DQVB tipo IVa, asociada a una anomalade la unin pancreatobiliar y a una obstruccin de la porcin terminaldel coldoco, realizando en este caso esfinterotoma transduodenal.

Conclusiones: En base a nuestra experiencia y a la revisin de laliteratura, se deduce un posible aumento de la incidencia de estapatologa, se comenta, as mismo, la importancia de la ecografaabdominal y de la CPRE en el diagnstico y valoracin morfolgica delas vas biliares, y se revisan las posibles alternativas quirrgicas endependencia del tipo de DQVB.

An Esp Pediatr 1997;46:328-334.Palabras clave: Quiste de coldoco; Dilatacin qustica de la va

biliar; Infancia.

CYSTIC DILATION OF THE BILE DUCT IN CHILDHOOD

Abstract. Objectives: Common bile duct dilatation (CBDD)represents part of a wide spectrum of pancreaticobiliary disorders, withdifferent etiopathogenic mechanisms. The objective of this study was tocompile the cases treated in our service during the last five years.

Patients and methods: Fours cases of CBDD (17 months to 10 yearsof age) are reported. All of them presented abdominal pain and biliousvomiting. One patient previously had pancreatitis. Cholestatic jaundicewas associated in only one patient. The diagnosis was made byultrasound, being confirmed by endoscopic retrogradecholangiopancreatography (ERCP) in three cases and by computedtomography scan (CT) in one case.

Results: Three patients had a single fusiform dilation of theextrahepatic bile duct (type I cyst, Alonso Lej-Todani classification),

which were treated by cyst excision and hepaticojejunostomy by using aRoux-en-Y limb. In one patient, the ERCP detected a combineddilatation of the intra-and extrahepatic bile duct (type IV cyst),associated with an anomalous choledochopancreticoductal junction witha distal obstruction of the common bile duct. In the case, the treatmentconsisted of a transduodenal esfintherotomy.

Conclusions: Based on our experience and a literature review, anincreasing incidence of this pathology is deduce. Therefore, therelevance of ultrasounds and ERCP in the diagnosis and visualization ofpancreatobiliary ducts and the choice of treatment, depending on theCBDD, are discussed.

Key words: Choledocal cyst. Common bile duct dilatation.Childhood.

tiva de quiste de coldoco tipo I (clasificacin de Alonso Lej-Todani) (Fig. 1).

Caso 2. Nia de 10 aos que acudi a nuestro centro por pre-sentar crisis de dolor periumbilical acompaado de sudoraciny palidez, y en algn caso de vmitos biliosos, cediendo el cua-dro espontneamente. Entre los antecedentes personales, desta-caba que haba sido apendicectomizada en otro centro a los 4aos de edad y presentado a los 7 aos de edad un episodio depancreatitis aguda. A la exploracin exista dolor en hipocon-drio derecho, sin otro signo relevante. Las determinaciones ana-lticas fueron normales, y entre las pruebas morfolgicas, se ob-serv en la Rx una masa localizada en hipocondrio derecho, con-firmndose con la ecografa (Fig. 2, B) y TAC. En la CPRE se

visualiz una dilatacin fusiforme nica de coldoco de 3 cm dedimetro, correpondiendo a un quiste tipo I (Fig. 3).

Caso 3. Nia de 5 aos de edad remitida por su pediatra porsospecha de DQVB. El cuadro clnico se haba iniciado haca10 das con dolores clicos de predominio epigstrico y matuti-no, no relacionados con la ingesta ni el movimiento, acompa-ndose, en su inicio, de vmitos alimentarios y febrcula. Ala exploracin presentaba buen estado general, con palpacindolorosa y sensacin de ocupacin en hipocondrio derecho. Enel estudio analtico destacaba una moderada elevacin de GPTy GGT. La ecografa demostraba una imagen bien delimitada enrea subheptica, y en la CPRE se observaba un coldoco enor-memente dilatado, prolongndose la dilatacin hacia heptico

Dilatacin qustica de la va biliar en la infancia 329VOL. 46 N 4, 1997

Tabla I Casos clnicos

Caso Sexo Edad Clnica Diagnstico Tipo Tratamiento

1 V 17m Dolor abdominal. ECO, TAC I Quistectoma.Vmitos. Hepaticoyeyunostoma.

2 M 10a Dolor abdominal. ECO, TAC, CPRE I Quistectoma.Vmitos. Hepaticoyeyunostoma.

Pancreatitis.3 M 5a Dolor abdominal. ECO, CPRE I Quistectoma.

Vmitos. Hepaticoyeyunostoma.Febrcula.

4 V 7a Dolor abdominal. ECO, TAC, CPRE IV Esfinterotoma.Vmitos.Ictericia.

Figura 1. Clasificacin e Alonso-Lej modificada por Todani

TIPO I

QUISTE FUSIFORME UNICO DIVERTICULO EXTRAHEPATICOSUPRADUODENAL

DIVERTICULO INTRADUODENAL OCOLEDOCOCELE

TIPO II TIPO III

TIPO IV AQUISTE FUSIFORME INTRA O

EXTRAHEPATICOSMULTIPLES QUISTES

EXTRAHEPATICOSMULTIPLES QUISTES

INTRAHEPATICOS

TIPO IV B TIPO V

comn, correspondiendo con una DQVB tipo I. Las vas bilia-res intrahepticas eran de calibre normal (Fig. 4).

Caso 4. Nio de 4 aos remitido desde otro hospital con lasospecha clnica y ecogrfica de DQVB. El cuadro clnico ha-ba comenzado 48 hora antes con dolor abdominal clico e ic-tericia. En los ltimos meses haba presentado 3 episodios si-milares, sin ictericia, de remisin espontnea. A la exploracindestacaba la coloracin ictrica de piel y mucosas, con dolor enhipocondrio derecho. En la analtica exista una elevacin de lascifras de bilirrubina directa e indirecta, GGT, GOT, GPT, co-lesterol y amilasas. En la ecografa se detect una dilatacinde las vas biliares. La CPRE mostr unas vas biliares intra yextrahepticas dilatadas, compatibles con un quiste tipo IVa. Seasociaba, adems a un canal comn pancreatobiliar anormal-mente largo, con estenosis distal en la ampolla de Vater (Fig. 5).

ResultadosLos tres primeros casos fueron intervenidos quirrgicamen-

te practicndose quistectoma y hepaticoyeyunostoma con in-terposicin de un asa yeyunal en Y de Roux. La evolucin detodos ellos ha sido satisfactoria, con ausencia de complicacio-nes y controles analticos y ecogrficos normales durante los5, 2 y 1/2, y 2 aos de seguimiento, respectivamente. Se ha man-tenido profilaxis antibitica: En el 1 caso se realiz con amo-


Figura 2. A) TAC: Dilatacin qustica de la va biliar (Caso 1). B) Ecografaabdominal: Dilatacin qustica de la va biliar principal (Caso 2).

Figura 3. CPRE: Dilatacin fusiforme nica de coldoco. Quiste tipo I(Caso 2).

Figura 4. CPRE: Dilatacin fusiforme nica de la va biliar extrahepti-ca. Quiste tipo I (Caso 3).

xicilina, durante 4 aos; el 2 se trat con trimetropim-sulfame-toxazol durante 18 meses; en el 3 caso se mantuvo profilaxiscon amoxicilina durante 18 meses.

En el 4 caso se decidi la realizacin de ciruga conserva-dora, practicando papilotoma transduodenal y colecistectoma.La evolucin en 1 ao de seguimiento ha sido satisfactoria, sinictericia y con controles normales. Ha mantenido durante 6 me-ses tratamiento antibitico con amoxicilina.

DiscusinLa primera descripcin de un quiste de coldoco fue reali-

zada por Vater y Ezler(6) en 1723. Posteriormente, Todd descri-be un caso similar en 1818, y en 1852 Douglas(7) describe la pre-sentacin clnica y hallazgos patolgicos de un paciente. El pri-mer tratamiento con xito se debe a Swain, que practica en 1894la primera colecistoyeyunostoma. En 1924, McWhorter(8) rea-liza la primera quistectoma. En 1959, Alonso-Lej(9) revisa loscasos publicados hasta el momento y, basado en las descrip-ciones anatmicas, propone la primera clasificacin de la DQVB.Posteriormente, Todani(10) modifica dicha clasificacin (Figura1), siendo la ms utilizada en la actualidad. Yamaguchi(11) revi-sa en 1980 la literatura japonesa encontrando 1.433 casos dequistes de coldoco, mientras que Powell(12) recopila 382 casosen la literatura inglesa. En la actualidad existen unos 3.000 ca-sos publicados, con una incidencia que oscila entre 1/13.000 y1/200.000(13,14). Diversos autores(15-17) destacan un aumento en laincidencia en los ltimos aos asociado al desarrollo de las tc-nicas diagnsticas. Coincidimos con esta opinin, pues nuestroscasos se han presentado en los ltimos 5 aos entre 68.000 in-gresos.

La etiopatogenia de la DQVB sigue estando poco aclarada,desconocindose si el origen es congnito o adquirido, o si unaanomala congnita predispone a una posterior dilatacin de lava biliar. Ebner(18), en 1909, fue el primer autor que pens enuna etiologa combinada, asociando una debilidad del coldocoproximal a una obstruccin distal, congnita o adquirida.Yotsuyanagi(19), en 1936, supone la existencia de un problemaen la proliferacin epitelial, siendo ms activa la parte proximalque la distal, originando una dilatacin de la va biliar. Landing(20),en 1974, relaciona la hepatitis neonatal, el quiste de coldocoy la atresia biliar sugiriendo un origen viral comn. Babbitt(21),en 1969, propone como posible origen una anmala relacin en-tre el coldoco y el conducto pancretico; el trayecto comnde ambos presenta una longitud mxima de 15 mm con un gro-sor de 3-5 mm, considerndose un canal ms largo o ms grue-so como anmalo(22,23). Una longitud anmala, junto con una de-sembocadura en ngulo recto impedira el funcionamiento delsistema esfinteriano, propiciando el reflujo pancretico en el co-ldoco, lesionndolo y creando una estenosis distal, con lo quese producira la dilatacin del coldoco. Esta teora es la msaceptada, y se ve reforzada por los estudios de Kimura y de Komi,que detectan altos porcentajes de alteraciones de la unin pan-creatobiliar en su casustica, proponiendo nuevas clasificacio-nes de la DQVB en dependencia de dichas anomalas(24,25).

Chijiiwa(16), en una serie de 22 CPRE, demuestra alteraciones enel 92% de los casos. La presencia de una alteracin de la uninpancreatobiliar podra tambin explicar los hallazgos de nues-tro 4 caso. De todas formas, si bien estos datos corroboran lateora de Babbitt, sta no es capaz de explicar todos los casos.En 1993, Yamashiro(26) realiza una interesante experiencia cuan-tificando los niveles de amilasa en la va biliar de nios que sonintervenidos por DQVB. En 8 nios, todos menores de 2 meses,no encuentra aumento de enzimas pancreticos en la va biliar.De los 16 nios restantes, mayores de 2 aos, observa que hayaumento de enzimas en 14. Estos datos llevan a pensar en unaetiologa congnita en los casos neonatales, y en un origen mix-to en los nios ms mayores. La DQVB estara inmersa en unamplio espectro de patologa pancreatobiliar con diferentes me-canismos etiopatognicos(17).

Se distinguen dos formas clnicas, en funcin de la edad deaparicin:

- Forma del lactante, entre 1-3 meses de edad; el cuadro cl-nico es similar al de la atresia de vas biliares, con ictericia, aco-lia, coluria y hepatomegalia. Puede existir febrcula, y es rara lapresencia de dolor o masa. Puede coexistir con fibrosis y cirro-sis heptica. Aparece en el 25% de los casos(26,27).


Figura 5. CPRE: Dilatacin de la va biliar con obstruccin distal delcoldoco y anomala de la unin pancreatobiliar. Quiste tipo IVa (Caso 4).

- Forma del nio y del adulto, a partir de los 2 aos de edad.En 1941, Gross y Ladd describen la trada tpica, que incluye ic-tericia, dolor abdominal y masa palpable. Esta presentacin cl-nica era frecuente en los aos 50-60(28). Sin embargo, otros au-tores como Flanigan(5) o Alonso-Lej(9) encuentran esta tradaen el 38 y el 21% de los casos, respectivamente. Gracias a unadeteccin precoz por el desarrollo de nuevas tcnicas diagns-ticas, la clnica actual es ms larvada(15,17). En nuestros casos eldolor abdominal y los vmitos han sido una constante, con ic-tericia en uno de ellos. No es frecuente que sean asintomticoso que debuten con complicaciones: Colangitis, brotes de pan-creatitis(15,29), peritonitis biliar por perforacin qustica(30), he-morragia digestiva por varices esofgicas(31,32), hemorragia in-traqustica en un hemoflico(33). Uno de nuestros casos haba pre-sentado un brote previo de pancreatitis. Es rara la asociacin conotras malformaciones(34-36).

La malignizacin del quiste de coldoco fue descrita por pri-mera vez por Irwin(37) en 1944. Desde entonces, numerosos au-tores han corroborado este hecho(5,9,10). La incidencia de carci-noma vara entre 2,5% y 17,5%, significativamente superior ala de la poblacin general, entre 0,01% y 0,05%(38). Esta inci-dencia aumenta con la edad, de 0,7% por debajo de los 10 aos,6,8% entre los 11 y los 20 aos y 14,3% por encima de los 20aos(39). La edad de aparicin es de 34 aos, mucho ms tem-prana que la media de edad en la poblacin general. Se ha rela-cionado con el drenaje interno, sin extirpacin del quiste, conun tiempo de latencia medio de 10 aos(40,41). Tambin debe se-alarse que la neoplasia maligna hepatobiliar en los pacientescon un quiste coledocal casi nunca es intraqustica, y no se pre-viene de forma completa con la quistectoma(17,41). La presen-cia de anomalas de la unin pancreato-biliar con regurgita-cin del jugo pancretico en la va biliar parece ser un factor pre-disponente a la aparicin de carcinoma(42). El tipo anatomopa-tolgico ms frecuente es el adenocarcinoma, siendo el caso msjoven el descrito por Iwai(43) y cols. en 1990 en una nia de 12aos. Patil y cols.(44) han descrito un nico caso de rabdomio-sarcoma embrionario en un quiste de coldoco en una nia de 6aos.

En cuanto al diagnstico, diversos autores han sealado ines-pecificidad de las pruebas de laboratorio(17,37,39,40). La analticade sangre y orina ser normal o bien presentar un patrn de ic-tericia obstructiva(45), como vimos en uno de nuestros casos.La visualizacin de la va biliar es esencial para hacer el diag-nstico: La ecografa abdominal debe ser la prueba de eleccinante la sospecha clnica de DQVB(45-47), pudiendo ser precisocompletar el diagnstico con la TAC(48); ambas pruebas detec-tarn una dilatacin de la va biliar. La utilidad de la CPRE pa-ra valorar el quiste y las anomalas de la unin pancreatobiliarest fuera de toda duda en la literatura actual(16,17,23-26).

El tratamiento difiere segn el tipo de DQVB. En cuanto altipo I, en un principio se practicaba aspiracin y drenaje exter-no, pasando posteriormente a realizarse drenajes internos(8,9).Debido al elevado porcentaje de complicaciones, estas tcni-cas se fueron abandonando; en 1970, Kasai y cols.(4) describen

una tcnica basada en la extirpacin del quiste y la hepaticoye-yunostoma con asa en Y de Roux, en la actualidad indicada porla mayora de los autores para las DQVB tipo I(15-17). Nosotrosla hemos realizado en los quistes tipo I, con ausencia de com-plicaciones. Recientemente, algunos autores como Cosentino(49)y Stepanov(50), debido a que en algunas series la hepaticoyeyu-nostoma en Y de Roux provoca malabsorcin grasa y lcerasppticas, proponen una tcnica de derivacin distinta con inter-posicin entre heptico y duodeno de una porcin de yeyuno in-vaginada. Existe controversia en cuanto a la DQVB tipo III, ocoledococele. Es una forma muy poco frecuente: Yamaguchi(11)encontr en 1980, 12 casos en la literatura japonesa, mientrasque en 1989 Sarris y Tsang(51) encontraron 48 casos en la li-teratura inglesa. Debido a esta baja incidencia, los autores no seponen de acuerdo: Powell(12) y cols. recomiendan la extirpacincon reanastomosis de la va biliar y el conducto pancretico a lamucosa duodenal. Sarris y Tsang(51) proponen una extirpacinparcial de los grandes coledococeles cuando la ampolla se abreen el quiste, y esfinteroplastia para pequeos coledococeles in-tramurales. Lpez y cols.(15) tambin proponen en estos casos es-finteroplastia y reseccin endoscpica. El tratamiento del tipoIV depender del tipo y localizacin de los quistes: La mayo-ra de los autores recomiendan la extirpacin de los quistes ex-trahepticos(12,15-17), con seguimiento a largo plazo de los quistesintrahepticos asociados en el tipo IVa, que suelen desapareceren un plazo de 3 a 6 meses(15,17), si bien no siempre regresan pu-diendo surgir complicaciones(15). Nuestro ltimo caso asociabauna dilatacin moderada de las vas biliares intra y extrahep-tica con un estenosis distal de la papila; al plantear el tratamientode eleccin nos inclinamos por una opcin conservadora, rea-lizando papilotoma para favorecer la salida de bilis y jugo pan-cretico a duodeno. La dilatacin de la va biliar ha remitido trasun ao de seguimiento. En el tipo V la afeccin suele locali-zarse en el lbulo derecho heptico, por lo que se recomiendarealizar lobectoma(10). Si es difusa, requerir un transplante he-ptico(52).

La utilizacin de tratamiento antibitico postoperatorio es-t bastante aceptado(30,53), habindose empleado con xito am-picilina, aminoglucsidos y cefalosporinas, durante periodos detiempo prolongados y nunca menores a un ao. Sin embargo,otros autores no han encontrado beneficio con el tratamiento an-tibitico profilctico(54). En nuestros casos la utilizacin de tra-tamiento antibitico ha evitado complicaciones, aunque no pa-recen precisos tratamientos prolongados.

En resumen:1. La incidencia de la DQVB en nuestro medio est incre-

mentndose en los ltimos aos, probablemente asociada al de-sarrollo de las tcnicas diagnsticas.

2. La ecografa abdominal es la prueba diagnstica de elec-cin ante la sospecha clnica, debiendo completarse con la CPRE,que nos permitir valorar el tamao y tipo del quiste, as comolas anomalas de la unin pancreatobiliar.

3. El tratamiento vara en dependencia del tipo de quiste,siendo la reseccin con hepaticoyeyunostoma en Y de Roux


el procedimiento ms aceptado en el tipo I debido a la menorincidencia de colangitis. La respuesta favorable al tratamientode la obstruccin distal que observamos en el ltimo paciente esprobablemente la demostracin clnica de una etiopatogenia se-cundaria, cuyo tratamiento en un momento evolutivo precoz hapermitido evitar procedimientos quirrgicos ms agresivos.

AgradecimientosQueremos agradecer a los Dres. R. Urribarrena y J. Simn,

del Servicio de Patologa Digestiva de nuestro Hospital MiguelServet de Zaragoza, su colaboracin en la realizacin de lasCPRE.

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