RCCP Vol. 23 núm. 1Junio de 2017

JOHN VARGAS, MD; VÍCTOR MORA, MD; HUGO A. AGUILAR VILLA, MD; GISETH BUSTOS, MD;AYLINN GONZÁLEZ, MD; SILVIA VILLABONA, MD, JUAN F. CAMACHO, MD; JUAN S. BARAJAS-GAMBOA, MD

Angina de Ludwig pediátrica complicada con fascitis necrotizante, anticipándonos a la complicación

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Recibido para publicación: septiembre 26 de 2016.Revisado: enero 20 de 2017.

* Departamento de Cirugía Plástica, Hospital Universitario de Santander- HUS. Bucaramanga, Colombia.* * Departamento de Pediatría, Hospital Universitario de Santander - HUS. Bucaramanga, Colombia.

Residente de Pediatría de tercer año.*** Programa de Medicina, Facultad de Ciencias de la Salud, Universidad Autónoma de Bucaramanga

(UNAB). Bucaramanga, Colombia.**** Departamento de Cirugía General, University of California San Diego, San Diego, United States.

Angina de Ludwig pediátrica complicada con fascitisnecrotizante, anticipándonos a la complicación: reportede caso y revisión de la literaturaLudwig’s Angina in pediatric patient complicated with necrotizing fascitis,facing complications: case report and literature reviewJOHN VARGAS, MD*; VÍCTOR MORA, MD**; HUGO A. AGUILAR VILLA, MD*; GISETH BUSTOS, MD*; AYLINNGONZÁLEZ, MD***; SILVIA VILLABONA, MD*, JUAN F. CAMACHO, MD***; JUAN S. BARAJAS-GAMBOA, MD****

Palabras clave: síndrome, angina de Ludwig, fascitis necrotizante, reporte de caso, tratamiento, pronóstico, seguimiento.Key words: syndrome, Ludwig’s angina, necrotizing fasciitis, case report, treatment, prognosis, follow-up.

Resumen

Introducción: La Angina de Ludwig (AL) es una celulitis gangrenosa en el espacio submandibular, generalmente de progresión rápida y de altamorbimortalidad. Es conocida desde el siglo XIX al ser descrita por Wilhelm Frederick Von Ludwig (1836). Este artículo busca reportar el primercaso de la literatura médica en inglés y español de AL en un paciente pediátrico que cursa con fascitis necrotizante de manera concomitante y queevoluciona con poca morbilidad.Materiales y métodos: se revisó la historia clínica electrónica del paciente disponible en el Hospital Universitario de Santander y se hizo una revisiónde tema con criterios de búsqueda establecidos.Reporte de caso: se reporta una paciente femenina, actualmente de 8 años de edad, quien presentó serio proceso infeccioso con hallazgoscompatibles con AL y fascitis necrotizante, tratado con mínimas secuelas y egreso hospitalario rápido.Discusión: la AL es una enfermedad infecciosa conocida que afecta en su mayoría a población adulta y puede llegar a ser letal por su espectro decomplicaciones. Entre las más temidas se incluye la fascitis necrotizante, situación poco frecuente, aún más, en población pediátrica. El manejoquirúrgico requerido en este caso fue poco invasivo, gracias a un cubrimiento antimicrobiano amplio y temprano, y posiblemente a un estadíofisiopatológico temprano de la fascitis.Conclusiones: La evidencia médica actual sugiere que este artículo es el primer caso de la literatura médica en inglés y español de AL pediátrica quecursa concomitantemente con fascitis necrotizante. Un tratamiento antimicrobiano empírico más agresivo podría asociarse a mejores desenlaces.

AbstractIntroduction: Ludwig’s Angina (LA) is an infection process characterized by a rapidly progressive gangrenous cellulitis that involves the submandibularspace. This condition was first described since XIX century by Frederick Wilhelm Von Ludwig (1836). The aim of this paper is to report the first casein the medical literature in English and Spanish of LA in a pediatric patient who presented a necrotizing fasciitis concomitantly with good outcome.Materials and methods: A literature review was conducted with established criteria, and patient’s medical history available in the electronic recordsin the hospital was reviewed.Case report: a 8-year-old female patient is reported with a serious infectious process with clinical findings consistent with LA and necrotizingfasciitis, successfully treated with early hospital discharge.Discussion: LA is a disease of infectious characteristics known that affects most cases adult patients and might be lethal for its spectrum ofcomplications. One rare and feared complication of this disease is the necrotizing fasciitis. However, it is not common to find both conditionssimultaneously in pediatric population. Surgical management in this girl was gentile and with good results, probably associated with aggressiveantimicrobials prescribed early at illness time.Conclusions: The current medical evidence suggests that this manuscript is the first case reported in the medical literature in english and spanish of LAin a pediatric patient who presented a necrotizing fasciitis concomitantly. Clinical pearl could be a most aggressive empirical antimicrobial treatment.

CASO CLÍNICO Revista Colombiana de Cirugía Plástica y Reconstructiva

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Introducción

La Angina de Ludwig (AL) es un proceso de carácterinfeccioso generalmente de progresión rápida que involucrauna celulitis gangrenosa en el espacio submandibular. Estaregión anatómica se encuentra dividida en dos compartimien-tos, el espacio sublingual y submaxilar; a su vez, está limita-da por el músculo milohioideo. Esta patología fue descritapor primera vez por Wilhelm Frederick Von Ludwig en el añode 1836.

Los primeros casos clínicos descritos en la literatura médicaque datan del siglo XIX, reflejaron una alta tasa de mortalidad(60-80%) debido a la falta de medicamentos necesarios para sutratamiento. En la actualidad esas cifran han mejoradodrásticamente; sin embargo, es una enfermedad de cuidado yaque en cualquier momento se puede presentar compromiso dela vía aérea y conllevar a un desenlace fatal. Estadísticas recien-tes reportan una tasa de letalidad del 8% al 10%, cifras que sonel resultado de terapias efectivas con antibióticos e interven-ciones quirúrgicas en varios casos.

La causa más frecuente de este proceso infeccioso se pre-senta con lesiones dentales, principalmente abscesos en se-gundo y tercer molar; otras causas asociadas son abscesosperitonsilares o parafaringeos, fracturas mandibulares,laceraciones orales, sialoadenitis submandibular y neoplasiasde cavidad oral.

Se han descrito factores de riesgo para esta patología, entrelos que figuran la presencia de caries dentales, tratamientosdentales frecuentes y enfermedades sistémicas como la diabe-tes, estados de inmunosupresión, alcoholismo y antecedentede trasplante de órganos.

La AL se presenta en un 75% de los casos en poblaciónadulta y en un 25% en población pediátrica, siendo esta la másvulnerable a sus letales complicaciones, usualmente ocasio-nando grandes secuelas a los supervivientes debido a la seve-ridad de la enfermedad y a la estancia hospitalaria prolongada.

El objetivo de este artículo es reportar el primer caso de laliteratura médica en inglés y español de AL en un pacientepediátrico que cursa con fascitis necrotizante de manera con-comitante, con una evolución satisfactoria, de baja morbilidad,en corto tiempo.

Materiales y métodos

La metodología utilizada para su preparación incluye unarevisión de tema y su correspondiente reporte de caso. En elreporte del caso se tuvo en cuenta la información disponible enla historia clínica electrónica del Hospital Universitario de San-tander, que incluía además de las notas del equipo médicomultidisciplinario, los reportes de imágenes diagnósticas reali-zadas y reportes de resultados de exámenes paraclínicos toma-dos durante la hospitalización.

Para la revisión de tema, se exploró la literatura médica ac-tual de manera electrónica, consultando las siguientes basesde datos: Pubmed, Proquest, Science Direct, Ovid, ScholarGoogle y Lilacs. No se consideraron límites en fechas de publi-cación de los artículos. En la búsqueda se establecieron lossiguientes criterios: cualquier tipo de artículo publicado en in-glés, español y portugués, empleando palabras clave: síndro-me, angina de Ludwig, fascitis necrotizante, reporte de caso,tratamiento, pronóstico, seguimiento.

Como resultado de la búsqueda se obtuvieron 367 publica-ciones, de las cuales solo 43 cumplían los criterios de inclusión.Finalmente, solo 21 artículos fueron incluidos en la bibliografíade este manuscrito ya que estaban en condición de dar aportesteóricos de relevancia en el tema discutido. Para la publicacióndel artículo, los padres del paciente firmaron un consentimientodonde autorizan la publicación del caso clínico incluyendo eluso de imágenes diagnósticas y fotografías con fines académi-cos y científicos.

Reporte de caso

Paciente femenina de 8 años de edad quien ingresó al servi-cio de urgencias pediátricas del Hospital Universitario de San-tander por dos días de inflamación en cuadrante inferior derechodel rostro, dolor intenso en región mandibular derecha, fiebre,malestar general y edema local progresivo hasta impedir la aper-tura bucal ocasionando disfagia y odinofagia (Figura 1).

Como antecedentes de importancia se encontró que sugestación fue planeada y aceptada, sin complicaciones du-rante sus controles prenatales y sin registros de problemas desalud desde el momento del nacimiento hasta el momento dela consulta. La historia clínica reporta una exodoncia del primer

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Figura 1. Se observa bloqueo en apertura de la boca por edema y dolor. Edemafacial notorio con extensión a piso de la boca y cuello. Se marca compromiso detejidos blandos en base de cuello y región esternal alta.

molar inferior derecho por caries, con retención radicular, dosmeses antes del momento de la admisión en el servicio deurgencias.

La paciente fue valorada por el pediatra, con un diagnósticoinicial de absceso periodontal, enfermedad periodontal grave ycelulitis submaxilar. Dados estos hallazgos fue hospitalizada ytratada con solución glucosada con electrolitos para hidratación;clindamicina 240mg intravenosos cada 6 horas; y dipirona480mg intravenosos cada 6 horas.

Se realizaron al ingreso, los siguientes exámenesparaclínicos: [1]. Cuadro Hemático: wbc (glóbulos blancos) 20.21(5 - 10) x 10^3/ul, mpv 11.3 fl, plt 257.00 (150 - 450) x 10^3/ul, rdw14.5 %, mchc 33.8 (33 - 37) g/dl, mch 27.1 (27 - 32) pg, mcv 80.3(86 - 98) fl, hct_ch 38.2 (37 - 48) %, hgb_ch 12.90 (12 - 16) g/dl,rbc 4.76 (4 - 4.5) x10^6/ul, mono% 7 (1 - 6) %, lym% 6 (25 - 50) %,neu% 87 (35 - 60) %. [2]. Proteína C reactiva (PCR): 398.3 mg/L.[3]. Velocidad de segmentación globular (VSG): 58 mm/h. [4].Calcio colorimétrico: 9,8 mmol/l, sodio: 141 mmol/l, potasio: 4,24mmol/l y cloro: 99,4 mmol/l.

Durante las siguientes doce horas en el servicio de urgen-cias, el estado general de la paciente empeoró drásticamente. Alexamen físico se halló afectación de toda la región cervical an-terior hasta el opérculo torácico y las zonas mastoideas, con

eritema leve y dolor intenso a la palpación, además de presentardisnea leve en posición semisentada.

Ante la existencia de signos de alerta para posible procesode obstrucción de vía aérea por proceso edematoso de áreaafectada, el grupo de pediatría de urgencias en conjunto con elcirujano plástico de turno, decidió trasladar a la paciente a Unidadde Cuidado Intensivo Pediátrico para estricta vigilancia médicay se adicionaron los siguientes antibióticos al tratamiento mé-dico: vancomicina 360mg intravenosa cada 6 horas y piperacilina- tazobactam 1.8g intravenosa cada 6 horas. En este momentodel curso de la enfermedad, los médicos tratantes definieron lapatología como un caso de AL.

Los reportes de las imágenes diagnósticas describen lossiguientes hallazgos: [1]. Radiografía de maxilar inferior: apa-rentemente no hay evidencia de alteraciones en el maxilar infe-rior; de todas maneras se recomiendan imágenescomplementarias tipo tomografía. [2]. Radiografía de tórax: es-tructuras osteoarticulares normales con presencia de siluetacardiovascular normal, vasculatura pulmonar normal, transpa-rencia pulmonar satisfactoria, sin focos neumónicos. [3].Tomografía axial computarizada de cuello: se observa enfisemade tejidos blandos bilateral de predominio izquierdo que com-promete desde la cara hasta el primer tercio del tórax. Se obser-van 2 colecciones bilaterales a nivel mandibular, la mayor conun volumen aproximado de 4 centímetros con niveles hidroaéreos(Figura 2).

Durante el primer día de estadía en la Unidad De CuidadoIntensivo Pediátrico no se observaron cambios marcados en elestado general; sin embargo, ante la posible obstrucción de lavía aérea, le fueron administradas 6 dosis de dexametasona 6mgintravenosos, cada 8 horas.

Al segundo día, fue valorada por otorrinolaringólogo en-contrando buena apertura bucal, sin sialorrea ni odinofagia;indicando continuar igual tratamiento. Al tercer día se descartóel riesgo de obstrucción de vía aérea, razón por la cual fuetrasladada al servicio de hospitalización bajo la supervisión deinfectología pediátrica.

Al ingreso al servicio de hospitalización, fue revalorada porel infectólogo, considerando que el foco infeccioso aún no ha-bía sido resuelto, por lo que solicitó control por cirugíapediátrica. Durante este mismo día el estado general de la paciente

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decae considerablemente y se presentan fuertes picos febrilesque no ceden con manejo antipirético de base, se nota ten-sión arterial sistólica elevada y presencia de edema en miem-bros inferiores, hallazgos compatibles con proceso infecciosocomplejo.

Exámenes paraclínicos solicitados en este momento de lahospitalización revelan los siguientes resultados: [1]. Cuadrohemático: wbc (glóbulos blancos) 18.59 (5 - 10) x 10^3/ul, plt364.00 (150 - 450) x 10^3/ul, rdw 15.7 %, mchc 32.4 (33 - 37) g/dl,mch 26.2 (27 - 32) pg, mcv 80.9 (86 - 98) fl, hct 40.7 (37 - 48) %,hgb 13.20 (12 - 16) g/dl, rbc 5.03 (4 - 4.5) x10^6/ul, eos% 1 (1 - 5)%, mono% 2 (1 - 6) %, lym% 18 (25 - 50) %, neu% 71 (35 - 60) %,neu memo ml/mm3, comentarios: cayados 2%, metamielocitos 4%, mielocitos 2 %. [2]. Función renal: creatinina 0.52 (0.34 - 0.53)mg/dl, bun 14.72mg/dl. [3]. Tiempos de coagulación: pt 1.10, ptt29.50 (24.3 - 35) seg comentario: control normal: 28.9.

Al segundo día de estancia hospitalaria en piso, teniendoen cuenta la evolución general de la paciente y el posible agen-te etiológico del proceso infeccioso, el infectólogo pediatra

indicó continuar monoterapia con clindamicina y suspender elresto de antibióticos usados. Al día siguiente, el paciente con-tinua con un pobre estado general incluyendo febrícula,taquicardia, polipnea, con persistencia de signos compatiblescon síndrome de respuesta inflamatoria sistémica y severa afec-tación de tipo inflamatorio a nivel cervical, razones por las cua-les el servicio de cirugía pediátrica decide pasar a la paciente asalas de cirugía para exploración del área afectada y estructurascontiguas.

Fue identificada en región supraesternal la máxima tumefac-ción, por lo que realizaron una punción inicial generando salidade material fétido purulento. Dado estos hallazgos requirió unaincisión de 1 centímetro y disección de planos usando pinza demosco, con orientación lateral superior, logrando salida de ma-terial purulento; aumentó el drenaje con maniobra de ordeñodesde regiones laterales en dirección medial y al orificio; reali-zaron lavado con solución salina normal y colocaron un drende Penrose (Figura 3). No se presentan complicaciones duranteel procedimiento quirúrgico y se envió muestra para cultivo(reporte final negativo).

Figura 2. Tomografía axial computarizada de cuello. Se observan las áreas enfisematosas en región anterior de cuello hasta planos profundos.

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Durante los siguientes tres días la paciente presentó unamejoría considerable; no se hicieron cambios en el manejofarmacológico, el dren fue retirado al tercer día luego del proce-dimiento quirúrgico. Desde el punto de vista clínico, la pacientedejó de presentar febrículas, alteraciones en la tensión arterial,y desaparecieron los signos de respuesta inflamatoria sistémica.

Como resultado del buen curso del cuadro clínico, al díasiguiente Infectología Pediátrica y Cirugía Pediátrica indicaronla salida del hospital y ordenaron completar 21 días de trata-miento antibiótico con clindamicina y seguimiento ambulato-rio. Hasta el momento la paciente ha asistido a sus controles demanera satisfactoria, demostrando mejoría confirmada por losmédicos tratantes. Durante el manejo ambulatorio no se hanpresentado recaídas o complicaciones relacionadas con laspatologías de base.

Discusión

La palabra ANGINA derivada del griego αγχóνη (ankhone)y del latín (angere) estrangular, debido a los síntomas iniciales,rápidamente progresivos y mortales. Wilhelm Frederick VonLudwig reportó 5 casos a los que señaló como celulitis gangre-nosa; consistía en una infección de tejido blando a nivelsubmandibular acompañada de edema, incapacidad para elmovimiento del cuello en el eje longitudinal, elevación y

desplazamiento posterior de la lengua con obstrucción de la víaaérea en corto tiempo.1-4

De manera paralela, en Francia existen reportes de cuadrossimilares en 1830 y se llamó flemón de Gensoul; otros sinóni-mos son carbunco gangrenoso, angina maligna, morbusestrangularis o garotillo, flemón difuso hiperséptico ygangrenoso del piso de la boca.

Entre los microorganismos causales se encuentra flora mix-ta aerobia (hasta 50%) y anaerobia (casi todos los casos), ycasos aislados de Streptococcus viridans, Staphylococcusaureus and Staphylococcus epidermidis. En la paciente presen-tada no hubo aislamiento microbiológico, posiblemente asocia-do a que no se contaba temporalmente con cultivo paraanaerobios en la institución, en la fecha de ocurrencia del caso.

La angina de Ludwig presenta 4 signos cardinales (Criteriosdiagnósticos de Grodinsky) desde 1939, que son: infección bi-lateral en más de un espacio; gangrena o infiltración serosan-guinolenta con o sin pus; infiltración del tejido conectivo (fascia,músculo, pero no glándulas); y propagación por continuidad yno por linfáticos.6

Los síntomas descritos incluyen edema de la regiónsubmentoniana, dificultad para hablar (como si tuviese unapelota en la boca), estomatodinia, disfagia y odinofagia, en esteorden casi siempre. El edema cervical, el estridor y la respuestainflamatoria sistémica se presentan en etapas avanzadas de laenfermedad.

El método diagnóstico más rápido y útil en los primerosniveles de atención, es la radiografía de cuello simple enproyección anteroposterior y lateral, que permite identificarniveles aéreos; la prueba estándar es la tomografía computari-zada de cuello que permite evidenciar más anatómicamente elcompromiso de la enfermedad (95%); la resonancia nuclearmagnética es útil, pero muy costosa. El papel de la ecografíano está claro, por la variabilidad interobservador, pero es másaccesible.2,7-9 Otras técnicas como la gammagrafía tienen utili-dad más dudosa.10

Existen varias complicaciones, siendo las más frecuentes laobstrucción de la vía aérea, extensión a región faringomaxilar,extensión a región retrofaríngea, extensión al mediastino ysepsis. En la forma agresiva de extenderse se ha descrito la

Figura 3. Incisión en cuello y presencia de orificio de salida del dren usado paradrenaje de material purulento.

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fascitis necrotizante cervical (donde la acumulación de gas esla característica más constante, con fiebre, taquicardia y dolorsevero), en la que un manejo adecuado medico farmacológicopodría evitar la necesidad de desbridamiento extenso a cieloabierto e intervenciones quirúrgicas mayores, como es el casopresentado.

Aunque en los registros médicos de la paciente inicial-mente no se mencionó explícitamente el diagnóstico de fascitisnecrotizante, durante el transcurso del cuadro clínico y nue-vas valoraciones medicas, se reunieron los suficientes crite-rios clínicos y radiológicos como para tipificar de esta forma lapatología: severidad del dolor referida por la paciente, sepsisevidenciada en el estado general de la paciente y hallazgos deexámenes paraclínicos. Tomografía axial computarizada de cue-llo con presencia de áreas enfisematosas de característicasinfecciosas.

La evolución con menos secuelas que presentó la paciente,posiblemente en este caso se deba al tratamiento en un estadíofisiopatológico temprano de la fascitis necrotizante. Este tipode afecciones en población pediátrica es poco frecuente, repor-tes publicados sugieren una incidencia del 0.08% por cada100.000 pacientes pediátricos hospitalizados. También descri-ben este proceso infeccioso de etiología monomicromial en lagran mayoría de los casos, incluyendo como factores de riesgopara sufrir estas complicaciones las siguientes situacionesmedicas: traumas mayores y/o menores en el área, varicela, in-yecciones intramusculares y heridas quirúrgicas.

Con base en la literatura médica actual disponible, aparen-temente este es el primer caso reportado de una pacientepediátrica con AL, quien presenta de manera concomitante unafascitis necrotizante, resaltando un desenlace clínico favora-ble. El objetivo del tratamiento de esta patología se enfoca en 3principios importantes: permeabilidad de la vía aérea,antibióticoterapia y drenaje quirúrgico si la terapia medica fallao en caso de presentarse un absceso.

La penicilina, clindamicina, ampicilina-sulbactam ociprofloxacina son los antibióticos de elección en pacientes nocomprometidos; para los casos muy severos o en inmunode-ficiencias, se propone el uso de vancomicina, metronidazol,piperacilina-tazobactam y meropenem. Se recomiendan las com-binaciones para tener espectro amplio, el uso de clindamicinase sostiene en varias de ellas.16,17

Diversas series han documentado el uso de esteroides enlos pacientes con riesgo de compromiso de su vía aérea, sinestar claramente definido si todos se benefician y la magnitudde su efecto aún es discutida.2

El abordaje quirúrgico ha sido variado y se orienta hacia lazona que esté más comprometida, planteándose drenajesintraorales, cervicales altos, cervicales bajos, combinacionesde los anteriores y varios drenajes a la vez.

En los casos donde hay obstrucción de la vía aérea, la difi-cultad radica en la intubación con paciente despierto o la reali-zación de traqueostomía de emergencia;1 no está claro hastaque límite de edad es viable la primera opción, por lo que enmuchos casos la traqueostomía (con anestesia local y el pa-ciente despierto en lo posible) se convierte en la opción demanejo en pediatría, aunque puede haber dificultad por reque-rimientos técnicos.

Finalmente, durante los últimos años con la llegada al mer-cado de nuevos medicamentos y nuevas técnicas quirúrgicasde mínima invasión, la angina de Ludwig pasó de una mortali-dad del 50% al 8%-10%, aunque en niños aún puede ser hastadel 17%.2,4,5,9

Conclusiones

En la AL es importante conocer la clínica del paciente,observar los hallazgos predisponentes e iniciar un esquemaantibiótico lo antes posible para prever las complicacionesdescritas; el éxito de este caso está dado por el manejo multi-disciplinario que se hizo. Es posible que el esquema antibió-tico de tres fármacos en el momento inicial haya favorecidouna cirugía menos invasiva y una recuperación con menossecuelas, por lo cual se sugiere considerar su uso(piperacilina-tazobactam, vancomicina y clindamicina). Laevidencia médica actual sugiere que este artículo es el pri-mer caso de la literatura médica en inglés y español de AL enun paciente pediátrico que cursa con fascitis necrotizantede manera concomitante.

Referencias

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Datos de contacto del autorHugo A. Aguilar Villa, MDDepartamento de Cirugía Plástica. Hospital Universitario de Santander ESE. Carrera 33 # 28 -126. Phone: (057) - 6346110. Correo electrónico: drhugomd@hotmail.comFinanciamiento de la investigación: Recursos propios.